作者：苑士清，董瑞，李天中，胡敏，梁立民，馬軍利，陶冶，解放軍總醫(yī)院口腔頜面外科
真性顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直是指一側(cè)或雙側(cè)關(guān)節(jié)內(nèi)發(fā)生病變，最后造成關(guān)節(jié)內(nèi)纖維性或骨性黏連。臨床表現(xiàn)為長期開口困難或完全不能開口，造成患者進(jìn)食、語言、甚至呼吸等功能障礙，兒童患者還會(huì)影響頜骨發(fā)育，導(dǎo)致面部畸形。19世紀(jì)及20世紀(jì)初，此病多因感染發(fā)展而來，多源自中耳炎、頜骨骨髓炎等鄰近組織的化膿性感染，全身感染也可引起顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直，但報(bào)道較少。隨著現(xiàn)代工業(yè)發(fā)展及醫(yī)療狀況的改善，創(chuàng)傷因素成為顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直的主要病因，感染因素已退居次位。
本文報(bào)告1例全身感染累及雙側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)并導(dǎo)致骨性強(qiáng)直的病例，并結(jié)合文獻(xiàn)進(jìn)行討論。
1病例報(bào)告
女，35歲，因開口困難近20年就診。患者于15歲時(shí)無明顯誘因發(fā)熱，左后背部發(fā)生膿腫，繼而出現(xiàn)四肢、軀干多處膿腫，雙側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)區(qū)腫脹，開、閉口時(shí)疼痛；爾后形成膿腫，于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行多處膿腫切開引流及藥物治療后病情緩解。出院后即覺開口受限，3個(gè)月后加重，再次就診，當(dāng)?shù)蒯t(yī)院未予特殊處理，后患者逐漸發(fā)展為完全不能開口。2012.08.07于解放軍總醫(yī)院口腔科以“雙側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直”收入院。
否認(rèn)肝炎、結(jié)核、瘧疾病史，否認(rèn)高血壓、心臟病史，否認(rèn)糖尿病、腦血管疾病、外傷、輸血史，無藥物過敏史。查體見患者消瘦，雙腿、背部及面頰部、耳前散在多處不規(guī)則瘢痕（為膿腫切開遺留），四肢關(guān)節(jié)活動(dòng)自如。頜面部左右對稱，雙側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)動(dòng)度消失，髁突區(qū)無壓痛，左耳屏前可見明顯縱行瘢痕，長約3.5 cm，開口受限，上頜中切牙唇傾。CT顯示雙側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)關(guān)節(jié)間隙消失，以左側(cè)為重。左側(cè)髁突與顳骨融合，呈骨性強(qiáng)直；右側(cè)關(guān)節(jié)形成的骨球稍小（圖1）。
入院完善各項(xiàng)檢查后，行雙側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直截除術(shù)及人工關(guān)節(jié)重建置換術(shù)。
2結(jié)果
術(shù)中見雙側(cè)關(guān)節(jié)窩形態(tài)缺失，顴弓根與下頜支完全融合。在相當(dāng)于原關(guān)節(jié)窩頂與下頜孔之間行水平截骨，形成約2.5 cm的間隙。以AO人工關(guān)節(jié)植入重建，恢復(fù)開口功能，術(shù)后鼓勵(lì)患者開、閉口訓(xùn)練。術(shù)后3個(gè)月開口度2.5 cm，咀嚼功能基本恢復(fù)。
3討論
3.1感染與顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直
真性顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直依據(jù)X線診斷較容易，但發(fā)病機(jī)制較為復(fù)雜。創(chuàng)傷、感染、退行性變等均可導(dǎo)致關(guān)節(jié)強(qiáng)直，其中以創(chuàng)傷為最常見，其次為感染。
感染性關(guān)節(jié)炎是由于細(xì)菌等微生物通過各種途徑侵入滑膜和骨膜液內(nèi)，繁衍滋生所引起，進(jìn)一步發(fā)展將導(dǎo)致關(guān)節(jié)內(nèi)纖維化，甚至骨性強(qiáng)直。致病微生物以金黃色葡萄球菌為主，約占50%，其次為鏈球菌、淋球菌等。感染來源的關(guān)節(jié)強(qiáng)直以局部鄰近組織感染為主，這與其生理解剖結(jié)構(gòu)密切相關(guān)。
其中，鄰近外耳道，中耳炎繼發(fā)者報(bào)道最多，如嬰幼兒時(shí)期化膿性中耳炎突破薄弱鱗鼓裂侵入關(guān)節(jié)腔內(nèi)，發(fā)生關(guān)節(jié)內(nèi)化膿性感染，導(dǎo)致顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直。耳顳區(qū)皮膚感染、頜骨骨髓炎、化膿性腮腺炎等均可侵及顳下頜關(guān)節(jié)。致病菌也可因手術(shù)、創(chuàng)傷、關(guān)節(jié)穿刺等直接侵入關(guān)節(jié)腔，引發(fā)關(guān)節(jié)感染。
其次，全身感染也可致顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直，如乙肝、猩紅熱、骨髓炎等，但較少見。國內(nèi)外報(bào)道大關(guān)節(jié)化膿性炎癥大多經(jīng)血源性途徑感染，而擁有豐富血流供應(yīng)的顳下頜關(guān)節(jié)也不例外，但其中很大一部分病例的感染灶不能明確。感染性顳下頜關(guān)節(jié)炎在影像學(xué)的表現(xiàn)與類風(fēng)濕性關(guān)節(jié)炎等系統(tǒng)性免疫疾病性關(guān)節(jié)炎相似，不易區(qū)分，但其臨床進(jìn)展更加迅速，病史和體檢有助于診斷。該類全身感染致雙側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直者較為罕見，國內(nèi)外文獻(xiàn)報(bào)道較少（表1）。
1954年，張滌生等報(bào)告1例脛骨骨髓炎發(fā)展而致顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直；1999年，楊雯君等報(bào)道1例股骨骨髓炎并發(fā)化膿性顳下頜關(guān)節(jié)炎致關(guān)節(jié)強(qiáng)直。李鳳霞等對225例真性顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直病因進(jìn)行分析，13例為全身感染者，未明確感染來源。本例患者最初為背部化膿性炎癥，后繼發(fā)全身膿毒血癥，表現(xiàn)為四肢及面頰部散在多發(fā)膿腫，同時(shí)伴有雙側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)區(qū)腫脹，開、閉口疼痛，爾后形成膿腫，行膿腫切開引流。感染控制后短期內(nèi)即出現(xiàn)開口受限。
患者明確否認(rèn)外傷史，且全身其他關(guān)節(jié)活動(dòng)自如，經(jīng)風(fēng)濕免疫科協(xié)助診查，排除全身免疫系統(tǒng)疾病累及顳下頜關(guān)節(jié)的可能，所以本病例可明確為全身膿毒血癥累及顳下頜關(guān)節(jié)，導(dǎo)致顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直。敗血癥是關(guān)節(jié)感染最常見的原因，但全身感染累及顳下頜關(guān)節(jié)者較為罕見。
致病菌因全身其他部位感染入血，經(jīng)血行播散，侵入關(guān)節(jié)腔內(nèi)，關(guān)節(jié)腔液成為細(xì)菌衍生的良好培養(yǎng)基，進(jìn)一步發(fā)展，關(guān)節(jié)內(nèi)組織發(fā)生炎性變。髁突表面的纖維軟骨及關(guān)節(jié)盤逐漸破壞，被纖維組織替代，最后完全被纖維結(jié)締組織愈著。同時(shí)也可有骨關(guān)節(jié)面的吸收和破壞，纖維組織長入骨髓腔。骨性強(qiáng)直是纖維性強(qiáng)直進(jìn)一步骨化所致。
關(guān)節(jié)盤破壞是關(guān)節(jié)強(qiáng)直形成的關(guān)鍵環(huán)節(jié)，其次是髁突、關(guān)節(jié)窩、關(guān)節(jié)結(jié)節(jié)表面的纖維軟骨。有研究表明，炎性細(xì)胞因子及其增強(qiáng)釋放對軟骨的破壞起著重要作用。顳下頜關(guān)節(jié)為滑膜關(guān)節(jié)，在感染進(jìn)程中，關(guān)節(jié)內(nèi)軟組織因滑膜炎，炎性細(xì)胞因子增強(qiáng)釋放，血管翳形成及酶的消化作用，使膠原及黏多糖發(fā)生降解，導(dǎo)致軟骨破壞及關(guān)節(jié)盤穿孔，使關(guān)節(jié)面之間失去屏障，而這一變化使髁突與關(guān)節(jié)窩、關(guān)節(jié)結(jié)節(jié)的骨性融合成為可能。
Miyamoto等通過動(dòng)物實(shí)驗(yàn)證明，破壞關(guān)節(jié)軟骨并去除關(guān)節(jié)盤術(shù)后3個(gè)月形成纖維性強(qiáng)直，若術(shù)后限制下頜運(yùn)動(dòng)，則加速強(qiáng)直的過程。黃濤等的研究表明，關(guān)節(jié)制動(dòng)8周后，關(guān)節(jié)軟骨出現(xiàn)不可逆損害，逐漸發(fā)展為骨性關(guān)節(jié)病。楊辛等在山羊顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直病理模型的研究中得到了類似結(jié)論，3個(gè)月時(shí)雖無骨性關(guān)節(jié)強(qiáng)直發(fā)生，但局部已見骨小梁形成，提示軟骨細(xì)胞已經(jīng)開始骨化。
本例患者由于化膿性顳下頜關(guān)節(jié)炎時(shí)關(guān)節(jié)區(qū)腫痛，活動(dòng)加劇，患者保護(hù)性制動(dòng)，使關(guān)節(jié)軟骨的破壞及關(guān)節(jié)強(qiáng)直加速成為可能。顳下頜關(guān)節(jié)感染在影像學(xué)上與其他骨關(guān)節(jié)炎的表現(xiàn)相同，主要是關(guān)節(jié)間隙變窄，骨質(zhì)侵蝕，骨質(zhì)硬化，骨贅增生，最后發(fā)展為關(guān)節(jié)面骨性融合。顳下頜關(guān)節(jié)與其他滑膜關(guān)節(jié)一樣，發(fā)生化膿性感染后，會(huì)出現(xiàn)以下表現(xiàn)：滑膜水腫、肥厚，炎性肉芽組織形成，導(dǎo)致關(guān)節(jié)面軟骨及關(guān)節(jié)盤破壞，并進(jìn)一步引起邊緣性或中心性骨侵蝕，骨質(zhì)增生，髁突變得粗大，關(guān)節(jié)窩、關(guān)節(jié)結(jié)節(jié)及周圍骨質(zhì)增生，最終形成髁突與關(guān)節(jié)窩、關(guān)節(jié)結(jié)節(jié)之間的骨性愈著。而感染對關(guān)節(jié)軟骨組織的破壞較創(chuàng)傷更為廣泛，骨性融合的范圍也更大。
3.2感染性顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直的治療
手術(shù)是目前唯一的治療方法。雖然多年來有眾多相關(guān)研究和改良術(shù)式，但無論采用何種方法，顳下頜關(guān)節(jié)強(qiáng)直術(shù)后復(fù)發(fā)仍是最常見、最嚴(yán)重的并發(fā)癥，也是手術(shù)失敗的主要原因。有的患者術(shù)后3~5年、十幾年復(fù)發(fā)，但術(shù)后半年、1年多復(fù)發(fā)者較多，甚至有學(xué)者斷言復(fù)發(fā)是必然的，只是時(shí)間長短的差異。
目前，關(guān)節(jié)成形術(shù)和關(guān)節(jié)重建術(shù)為顳下頜關(guān)節(jié)骨性強(qiáng)直的主要治療方法，洪民等提出重建顳下頜關(guān)節(jié)的原則有：①原位重建有點(diǎn)面骨間接觸的關(guān)節(jié)結(jié)構(gòu)和不減低原下頜支的高度，不破壞關(guān)系。②在骨結(jié)構(gòu)的外周，應(yīng)有能承壓、又不黏連，同時(shí)對下頜骨的生理活動(dòng)阻力少的軟組織條件。③盡可能保留下頜骨的所有肌動(dòng)力，以恢復(fù)其生理活動(dòng)能力。
據(jù)報(bào)道，顳下頜關(guān)節(jié)成形術(shù)復(fù)發(fā)率最高可達(dá)50%，洪民等于50年代提出乙狀截骨、原位關(guān)節(jié)重建的方法，有效恢復(fù)了患者的生理功能，復(fù)發(fā)率降至5.9%。喬永明等和胡鐵霞等對不同手術(shù)方法的復(fù)發(fā)率進(jìn)行比較，間隙成形術(shù)為16.4%，間置物關(guān)節(jié)成形術(shù)為23.5%，關(guān)節(jié)重建術(shù)為15.4%。
任何術(shù)式術(shù)后早期有效的功能訓(xùn)練至關(guān)重要，這已經(jīng)達(dá)成共識。運(yùn)動(dòng)可促進(jìn)血液循環(huán)，有利于炎癥消退；可刺激軟骨細(xì)胞增生，促進(jìn)膠原、氨基己糖合成，還能預(yù)防滑膜黏連和血管翳的形成，增大關(guān)節(jié)活動(dòng)范圍，恢復(fù)關(guān)節(jié)功能；運(yùn)動(dòng)可加大骨受力，刺激骨生長，增大骨密度，維持良好的運(yùn)動(dòng)功能狀態(tài)，防止關(guān)節(jié)的繼發(fā)性損害，有效減少復(fù)發(fā)率。本例采用顳下頜關(guān)節(jié)高位乙狀切骨、人工關(guān)節(jié)置換術(shù)，于顳下頜關(guān)節(jié)原位重建假關(guān)節(jié)。優(yōu)點(diǎn)是維持了下頜骨的高度，盡可能保留咀嚼肌的附著，保證了術(shù)后假關(guān)節(jié)以原生物學(xué)杠桿原理行使功能，保證接近原有的咬合關(guān)系，術(shù)后即可開口，短時(shí)間內(nèi)即可開始功能訓(xùn)練，利于減少復(fù)發(fā)。
總之，全身（遠(yuǎn)處）感染經(jīng)血液累及顳下頜關(guān)節(jié)感染，并最終導(dǎo)致真性關(guān)節(jié)強(qiáng)直的病例在世界范圍內(nèi)都較少見。而人工關(guān)節(jié)置換術(shù)是較好的治療選擇，配合早期功能訓(xùn)練，可獲得較滿意的效果。
來源：上?？谇会t(yī)學(xué)2014年6月第23卷第3期
