靜脈畸形，是由襯有內(nèi)皮細胞的無數(shù)血竇所組成，血竇大小、形狀不一，如海綿結(jié)構(gòu)，故以前又稱海綿狀血管瘤。靜脈畸形好發(fā)于頰、頸、眼瞼、舌或口底部等。在面頰部主要發(fā)生在腮腺或鄰近結(jié)構(gòu)，但很少見其發(fā)生在下頜下區(qū)的報道。

由于血流動力學(xué)的變化易在血管內(nèi)導(dǎo)致血栓，鈣化后形成靜脈石。盡管靜脈畸形在頭部和頸部相對常見，卻少見于下頜下區(qū)靜脈畸形而且又伴有多發(fā)靜脈石。則正是這些少見情況導(dǎo)致了術(shù)前診斷不準確性。

【病例資料】

患者袁某，女，36歲。右口底疼痛性腫脹3 年，近來因疼痛及腫脹加重、進食疼痛明顯前來就診。用藥史不詳。既往史否認。一般檢查：體溫36.5℃，血壓95/60mmHg。

口腔頜面部檢查：表面皮膚正常，觸診皮溫正常，右側(cè)下頜下區(qū)隆起，下頜下腺區(qū)觸診疼痛(+)、質(zhì)地中等硬度，其中可觸及一橢圓形腫物，表面光滑，體積較大，腫脹面積約為2.5cm×1.4cm。

口內(nèi)情況：兩側(cè)腮腺導(dǎo)管口清晰，分泌物清亮，黏膜未見異常，雙側(cè)未觸及腫大淋巴結(jié)。血常規(guī)，WBC：5.1×109/L，淋巴細胞1.3×109/L。內(nèi)分泌檢查：Ca2.34mmol/L，PO4 1.12mmol/L，甲狀旁腺激素40.77pg/ml。

超聲檢查：左側(cè)下頜下腺體積增大，其內(nèi)探及2.5cm ×1.4cm的不均勻質(zhì)低回聲光影，形態(tài)欠規(guī)則，邊界尚清，內(nèi)部可見斑片樣強回聲，周邊可見血流信號。

影像學(xué)檢查：CT影像(圖1～3)右側(cè)下頜下區(qū)可見大量散在分布高密度影，左側(cè)可見腮腺區(qū)亦有高密度影像。

術(shù)前診斷：懷疑為右側(cè)多發(fā)性下頜下腺結(jié)石，左側(cè)腮腺區(qū)結(jié)石。處置：向患者交代，可擇期手術(shù)?；颊呔芙^腮腺區(qū)手術(shù)，要求進一步觀察。經(jīng)患者同意行右側(cè)下頜下腺摘除術(shù)，患者簽署手術(shù)執(zhí)行同意書。

手術(shù)記錄：于2012-11-02 在局麻下行右側(cè)下頜下腺摘除術(shù)，手術(shù)順利?？梢娪覀?cè)下頜下腺腫大，與周圍組織粘連，術(shù)中有大量結(jié)石溢出包膜(圖4)。完整摘除下頜下腺及導(dǎo)管。

術(shù)后送病理檢查?？寡字委?，囑保持口腔衛(wèi)生。手術(shù)共取出26枚結(jié)石(圖5)。復(fù)診：半年后患者前來復(fù)診，創(chuàng)口愈合良好，無腫痛，進食無口干癥狀，身體狀態(tài)良好。病理檢查：從大體標本上觀察可見腺體內(nèi)及周圍附有海綿狀血管組織，腺體內(nèi)充滿血管樣組織，并可見結(jié)石位于其中。

顯微鏡下觀察，下頜下腺自身導(dǎo)管腺泡正常。血管病變呈現(xiàn)靜脈畸形的組織病理學(xué)特征：多量薄壁血管，管腔大小懸殊，不規(guī)則，管腔相互吻合，管壁內(nèi)襯一層扁平的內(nèi)皮細胞，管壁外無平滑肌纖維;血管內(nèi)可見血栓形成，可見到鈣化的血栓(圖6)。

【討論】

靜脈石是畸形靜脈血竇內(nèi)的血液由于血流動力學(xué)改變導(dǎo)致其長期旋流，使血液中的鈣離子沉積，并與瘤體內(nèi)的脫落細胞凝結(jié)并進一步鈣化形成。鈣質(zhì)異常沉積于損傷或 壞死的組織稱為營養(yǎng)不良性鈣化，其誘發(fā)因素有結(jié)締組織病、感染、炎性病變、慢性靜脈淤積、皮膚腫瘤和創(chuàng)傷等，其中靜脈損傷更容易繼發(fā)異常鈣化，稱為靜脈石。

靜脈石發(fā)病機制認為外周血流放緩而產(chǎn)生血栓，血栓聚集和礦化。最初由血栓中鈣離子出現(xiàn)、形成，靜脈石核心再結(jié)合纖維蛋白成分，然后鈣離子再次附著，重復(fù)此過程形成結(jié)石。患者從3年前有癥狀，說明患者此靜脈畸形時間至少為3年，長期的血管瘤、迂曲的血管和緩慢的血流造成了患者大量的結(jié)石。

累及大唾液腺的良性間葉組織來源的腫瘤常很難診斷。如果僅僅是基于臨床表現(xiàn)、特點和病史，術(shù)前評估很可能提示為唾液腺的良性上皮性腫瘤或者涎腺涎石病。X射線平片僅能顯示2%～3%病例的多發(fā)鈣化靜脈石。

超聲影像中，靜脈畸形是非均質(zhì)低回聲病變可分辨出鈣化靜脈石。涎腺造影配合CT增強掃描或核磁共振成像可以有效區(qū)分靜脈畸形與涎腺疾病，吳大銘等曾報道磁共 振涎管造影下結(jié)石影像呈黑色，導(dǎo)管為白色。另據(jù)報道核醫(yī)學(xué)成像99mTc紅細胞閃爍掃描法也能夠有效鑒別涎腺炎和靜脈畸形。

目前靜脈畸形首選的治療方法應(yīng)該是硬化治療。部分學(xué)者認為平陽霉素硬化治療口腔頜面部靜脈畸形安全，療效可靠，而口腔頜面部大面積血管畸形可用整形外科原則進行治療，外形和功能可獲滿意療效且安全，其他治療方法，包括冷凍療法，激光手術(shù)，血管結(jié)扎，應(yīng)用糖皮質(zhì)激素。但是該患者有較多靜脈石存在，應(yīng)考慮手術(shù)切 除。

通過該病例啟發(fā)我們兩點：①下頜下區(qū)靜脈畸形同時伴有多發(fā)靜脈石的情況少見。②僅通過臨床表現(xiàn)和病史進行術(shù)前診斷很可能出現(xiàn)誤診。靜脈畸形伴靜脈石應(yīng)列入下頜下區(qū)腫脹的診斷范圍。

信息來源：口腔醫(yī)學(xué)網(wǎng)